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Soonchunhyang Med Sci > Volume 28(1); 2022 > Article
척추관절염이 의심되는 환자에서 Infliximab 조기 투여에 의한 증상완화: 증례 보고

ABSTRACT

Low back pain is one of the most common musculoskeletal symptoms, and it can be difficult to make an accurate diagnosis based on symptoms alone. Osteitis condensans ilii (OCI) is one of the benign etiologies of low back pain and buttock pain mainly in young multiparous women. It can be diagnosed by radiological findings of the triangular sclerotic bone lesion, in the bilateral iliac bone of sacroiliac joints. Spondyloarthritis is a group of chronic inflammatory rheumatic diseases with common features, including axial and peripheral inflammatory arthritis, enthesitis, and an association with the human leukocyte antigen B27. Since both diseases may have similar clinical symptoms, the differential diagnosis may be difficult. We present a case of relief of symptoms by administration of infliximab in patients with suspected early spondyloarthritis that may be confused with OCI.

서 론

장골치밀화골염(osteitis condensans ilii)은 엉치엉덩관절에서 양측 엉덩뼈 부위의 대칭적 골경화를 특징으로 하는 질환으로, 주로 출산력이 있는 젊은 여성에서 호발한다[1]. 대부분의 환자에서 무증상 또는 좋은 경과 예후를 나타내는 것으로 알려져 있지만, 심한 요통과 함께 척추관절염과 유사한 임상증상을 나타낼 수 있어 감별이 필요하다.
척추관절염은 류마티스관절염과 구분되는 혈청음성 척추관절염(seronegative spondyloarthritis)을 이르는 것으로 비슷한 임상 특징과 유전적 관련성을 보이는 질환군을 의미한다. 엉치엉덩관절염, 부착부염, 건선, 염증성 장질환 등의 임상적 특징을 보일 수 있고 human leukocyte antigen B27 (HLA-B27)과 관련이 깊다[2].
척추관절염은 아직 정확한 진단기준이 마련되어 있지 않아 초기에는 양성질환과 감별진단이 어려울 수 있다. 하지만 척추관절염의 조기 진단과 치료는 진행되는 구조적 손상을 예방하고 기능을 유지하기 위해 중요하다. 본 증례는 출산 후 발생한 엉치통증으로 초기 검사에서 장골치밀화골염 진단 후 비스테로이드항염제 치료를 받았으나 증상 호전 없이 일상생활이 불가능해진 환자에서 경과 관찰 중에 척추관절염 초기로 진단하고 infliximab 투여 후 빠른 회복이 있었기에 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.

증 례

과거력상 특이사항 없는 34세 여자환자가 내원 2주 전 경막 외 무통시술하에 자연분만으로 둘째 아이 출산 후 내원 10일 전부터 발생한 요통과 양측 엉치 통증(우측>좌측)으로 내원하였다. 환자는 내원 5일 전 개인의원에서 증식치료(prolotherapy)를 받았으나 통증이 더 심해졌고 내원 당시 보행이 불가능했고 침대에서 혼자 일어서거나 앉을 수 없을 정도의 통증으로 휠체어를 이용하여 내원하였다. 조조강직 현상은 없었으며 평상시 Numeric Rating Scale(NRS) 8점, 움직이려고 할 때 NRS 9–10점의 심한 통증을 호소하였다. 통증으로 인해 특히 우측 고관절 굴곡, 내전, 외전, 내회전, 외회전 등 모든 움직임이 제한되어 있어, 하지 직거상 검사, Patrick 검사 등 이학적 검사를 할 수가 없었다. 말초관절이나 피부, 점막 등의 이상소견은 보이지 않았으나 양측 다리에 grade 1 정도의 부종소견이 관찰되었다. 부종은 임신 후 발생하여 지금까지 지속되는 상태라고 하였다. 내원 당시 시행한 일반혈액검사, 일반화학검사에서는 특이사항이 없었고, 류마티스인자(rheumatoid factor), 항핵항체(antinuclear antibodies), HLA-B27도 모두 음성이었다. 적혈구침강속도(erythrocyte sedimentation rate)는 34 mm/hr, C-반응단백(C-reactive protein, CRP)은 0.74 mg/dL로 약간 상승한 소견을 보였으나 procalcitonin은 0.03 ng/mL로 정상범위였다. 내원 당시 촬영한 Lspine magnetic resonance imaging (MRI)에서는 특이소견을 보이지 않았고, pelvis anterior-posterior view에서 우측 장골에 골경화 소견이 관찰되어 시행한 enhanced sacrum MRI에서 양측 엉치엉덩관절에서 연골하 골경화와 골수부종이 관찰되었고(Fig. 1), 또한 우측 엉치뼈 날개(sacral ala)의 골절 감별을 요하는 소견이 관찰되어 추가적으로 pelvic computed tomography (CT)를 촬영하였으나 골절소견은 보이지 않았다(Fig. 2).
환자의 최근 출산력과 혈액검사 및 영상소견으로 비염증성 질환인 장골치밀화골염으로 진단하고 통증조절을 위하여 내원 후 7일까지 비스테로이드소염제와 스테로이드를 투약하면서 엉치엉덩관절 주위로 국소마취제를 투여하였으나 일시적인 효과만 있었고 움직임 시의 NRS는 여전히 9–10점으로 혼자서 앉거나 일어설 수 없었다. 내원 7일째에 CRP는 4.24 mg/dL로 증가 소견을 보였고, 이때 시행한 뼈 스캔(bone scan)에서 엉치엉덩관절 병변 외에도 양측 팔꿈치, 손목, 손 무릎, 발에서 대칭적으로 방사성추적자 섭취가 증가된 소견이 관찰되었다(Fig. 3). 류마티스내과로 전과 후 내원 10일째 혈청 음성 척추관절염 진단하에 잠복결핵검사에서 음성 확인한 후 infliximab 200 mg을 투여하였고 sulfasalazine 1,000 mg, meloxicam 7.5 mg, prednisolone 5 mg, duloxetine 30 mg을 하루 유지 용량으로 투여받았다. 내원 13일째 CRP는 정상범위로 감소하였고 NRS도 3–4점으로 감소하여 보조기구를 이용하여 혼자 보행이 가능하였다. 내원 17일부터 보행 및 자전거를 이용한 재활치료를 병행하였으며 내원 21일에 퇴원하였다. 퇴원 후 6개월이 지난 지금까지 infliximab은 추가 투여하지 않았고 sulfasalazine 1,500 mg, meloxicam 15 mg을 1일 유지용량으로 투여 중이며 수면장애나 심한 통증 없이 일상생활이 가능한 상태이다.
이 증례 연구의 출판을 위해 입원 당시 환자로부터 의학정보의 연구자료 이용 동의를 얻었다.

고 찰

장골치밀화골염은 아직 원인과 병태생리적 기전이 명확하지 않아 진단명이라기보다 질환의 진행과정 중에 발견되는 영상의학적 단면일 수 있다. 따라서 장골치밀화골염과 척추관절염을 정확히 감별하는 것이 쉽지 않을 수 있다. 장골치밀화골염은 여성에서 호발하고, HLA-B27 음성, CRP 음성을 나타내는 경우가 많으며 MRI에서 골미란이 관찰되지 않는 중요한 특징을 가지고 있다[3]. 본 사례에서도 환자의 출산력과 CT, MRI 영상에서 골미란, 관절간격의 협착이 없는 연골하 골경화 소견, 그리고 발병 초기에 CRP가 크게 상승하지 않았기 때문에 장골치밀화골염으로 초기 진단을 했었다.
척추관절염은 아직 정확한 진단기준이 마련되어 있지는 않지만, Assessment of SpondyloArthritis International Society에서 제안한 축형과 말초형으로 구분된 분류기준이 진단에 도움을 줄 수 있다. 축형척추관절염의 분류기준은 45세 미만에서 3개월 이상 지속되는 허리통증이 있는 환자가 첫째로, 엉치엉덩관절염의 영상소견이 관찰될 경우에는 척추관절염의 특징(inflammatory back pain, arthritis, enthesitis [heel], uveitis, dactylitis, psoriasis, Crohn’s disease/ ulcerative colitis, good response to non-steroidal anti-inflammatory drugs, family history, HLA-B27, elevated CRP) 중 1개 이상이면 조건을 충족한다. 둘째로, HLA-B27 양성소견이 관찰될 경우에는 척추관절염의 특징이 2개 이상이면 조건을 충족한다[4]. 추가로 척추관절염을 조기 진단하기 위해 X-ray나 CT에서 명확히 보이지 않는 활동성 엉치엉덩관절염을 발견하기 위해 MRI 소견이 분류기준에 포함되었다. 하지만 MRI 영상에서 발견된 골수부종 소견은 엉치엉덩관절에서 활동성 염증 부위를 나타내는 소견으로 간주될 수는 있지만, 운동선수나 건강한 정상인에서도 발견될 수 있기 때문에 척추관절염의 확진을 위한 단일 소견은 아니다[5].
본 증례에서 입원 당시 기왕력 및 가족력이 없던 34세의 여성이 2주 전 출산 후 발생한 엉치통증에 대한 검사에서 엉치엉덩관절염의 소견이 관찰되었으나 척추관절염의 다른 특징들은 관찰되지 않아 축형척추관절염의 분류기준에 부합되지는 않았다. 하지만 시간이 지나면서 점점 악화되는 경과로 인해 일상생활이 불가능하여 적극적인 치료가 필요하게 되었고, 경과 관찰 중 CRP의 상승소견과 bone scan에서 활동성 병변이 관찰되어 척추관절염으로 진단하고 종양괴사인자억제제 투여를 결정하게 되었다.
Infliximab은 류마티스관절염이나 강직성 척추염과 같은 염증 성 질환에서 염증 지속과 활막 증식에 중요한 역할을 하는 종양괴사인자(tumor necrosis factor)를 억제함으로써 증상 및 기능을 호전시킬 뿐 아니라 방사선학적 골변형의 진행을 늦출 수 있다고 알려져 있다[6,7]. 부작용으로는 두드러기, 저혈압, 과민반응 등의 급성 주사반응이 나타날 수 있고 인두염, 요로감염 등의 다양한 감염이 생길 수 있으며, 특히 결핵의 발생위험성을 증가시킬 수 있으므로 주의를 요한다[8]. 따라서 infliximab을 투여하기 전에 잠복결핵의 존재를 먼저 확인하고 양성일 경우 잠복결핵감염을 먼저 치료한 후에 사용하여야 한다.
끝으로 척추관절염의 조기 진단과 치료는 질병의 진행과정에서 발생하는 환자 부담을 최소화 하기 위해 중요하다. 본 증례는 2–3주 정도의 짧은 기간에 점점 심해지는 통증으로 일상생활이 불가능한 환자에게 척추관절염 초기에 해당한다고 판단하고 infliximab의 투여로 빠르게 증상이 호전되었던 경우이다. 척추관절염이 의심되는 환자에서 증상이 심하고 비스테로이드항염제 치료로 효과가 충분하지 않은 경우에 종양괴사인자억제제의 조기 투여가 도움이 되리라 생각되며 약제의 선택과 투여시기는 부작용과 증상 개선에 대한 이익을 종합적으로 고려한 후 결정하여야 한다.

Fig. 1.
Enhanced sacrum magnetic resonance imaging shows subchondral bone sclerosis (white star) and bone marrow edema (white arrows) like lesion with enhancement, in bilateral iliac bone of sacroiliac joints.
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Fig. 2.
Pelvic computed tomography image shows subchondral bone sclerosis in bilateral ilium without bone erosion and fracture in bilateral sacroiliac joints.
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Fig. 3.
Whole body bone scan shows focally increased radiotracer uptake in bilateral sacroiliac joints and symmetrically mild increased uptake in bilateral elbow, wrist, hand, knee, and foot. IV, intravenous injection site.
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REFERENCES

1. Numaguchi Y. Osteitis condensans ilii, including its resolution. Radiology 1971;98: 1-8.
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2. Dougados M, Baeten D. Spondyloarthritis. Lancet 2011;377: 2127-37.
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3. Poddubnyy D, Weineck H, Diekhoff T, Redeker I, Gobejishvili N, Llop M, et al. Clinical and imaging characteristics of osteitis condensans ilii as compared with axial spondyloarthritis. Rheumatology (Oxford) 2020;59: 3798-806.
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4. Rudwaleit M, van der Heijde D, Landewe R, Listing J, Akkoc N, Brandt J, et al. The development of assessment of SpondyloArthritis International Society classification criteria for axial spondyloarthritis (part II): validation and final selection. Ann Rheum Dis 2009;68: 777-83.
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8. Wang Q, Wen Z, Cao Q. Risk of tuberculosis during infliximab therapy for inflammatory bowel disease, rheumatoid arthritis, and spondyloarthropathy: a meta-analysis. Exp Ther Med 2016;12: 1693-704.
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